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Idiopathic sclerosing inflammation presenting as sinusitis.

Published date 2012 Sep 18

Idiopathic sclerosing inflammation presenting as sinusitis.

副鼻腔炎として現れている特発性硬化性炎。

Published date

2012-09-18

Author

Henry P Barham, Megan K Dishop, Jeremy D Prager

Affiliation

Departments of Otolaryngology and Pathology.

Abstract

Idiopathic sclerosing orbital inflammation is a rare finding that is poorly delineated, immune mediated, and causes severe symptoms and disability. It has been described affecting the orbit in addition to other sites within the head and neck, but has rarely been described presenting as sinusitis. A case report and literature review were performed. A 14-year-old girl with right-sided face and eye pain and pressure for >1 month presented 3 days after endoscopic sinus surgery for presumed acute sinusitis. She subsequently developed ipsilateral vision loss and hypesthesia of the infraorbital nerve. MRI revealed a mildly enhancing soft tissue intensity lesion extending from the right maxillary sinus into the pterygopalatine fossa and orbital apex through the inferior orbital fissure. Biopsy specimens of the lesion were consistent with a sclerosing inflammatory lesion. High-dose steroids led to rapid improvement in vision and pain; however, the patient was unable to tolerate steroid weaning because of recurrence of eye pain and headache. Repeat imaging showed progression of the lesion. Rheumatology was consulted and the patient's steroid therapy was altered and her medications were expanded to include azathioprine. The patient's symptoms improved and subsequent imaging showed a reduction in the size and extent of the lesion. Idiopathic sclerosing inflammation is characterized by primary, chronic, and immunologically mediated fibrosis. Patients typically have a poor response to corticosteroid treatment or radiotherapy. Immunosuppressive therapy in addition to corticosteroids is the recommended treatment.

 

特発性硬化性眼窩の炎症によって、十分に詳細に描写されなくて、もたらされて免疫があるまれな所見で、重篤な症状と障害が起きる。
それは頭頸部の範囲内でその他の部位に加えて眼窩に影響を及ぼして述べられたが、まれに、副鼻腔炎として現れて述べられた。
症例報告と文献調査は、行われた。
右側顔面と眼痛をもつ14歳の女児と>1ヵ月間の圧力は、内視鏡下副鼻洞推定された急性副鼻腔炎手術の後、3日を示した。
彼女は、眼窩下神経の同側視力喪失と感覚減退をその後現した。
MRIで、翼口蓋窩と眼窩尖への右上顎洞から下眼窩裂まで広がっている少し強化している軟部組織強度病変がみられた。
病変の生検標本は、硬化性炎症性病変と整合していた。
高用量ステロイドは、視力と痛みの急速な改善に至った;しかしながら、患者は眼痛と頭痛の再発のため、ステロイド離脱を許容することができなかった。
繰り返し画像診断は、病変の進行を示した。
リウマチ学は相談された、そして、患者のステロイド治療は変えられた、そして、彼女の薬物はアザチオプリンを含むために拡大された。
患者の症状は改善された、そして、以降の画像診断は病変の大きさと範囲の減少を示した。
特発性硬化性炎は、一次性、慢性および免疫学的に媒介された線維形成によって特徴づけられる。
患者は、コルチコステロイド治療または放射線療法に対する反応不良を概して呈する。
コルチコステロイドに加えて免疫抑制療法は、推奨された治療である。


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